身体半側萎縮症と部分てんかんを合併したpachygyriaの1例
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概要
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身体半側萎縮症と部分てんかんを合併したpachygyriaの1例を報告する.症例は34才,女.小児期より軽い跛行が出現し,左上下肢が右側に比し細く短いのを自覚していた.昭和50年より時々左身体抑制発作が出現.昭和58年2月妊娠中に同発作が頻回となり,突然左姿勢発作が出現し,てんかん重積状態となつたため入院.臨床所見として左身体半側萎縮を認めた.頭部CT,および脳血管撮影において,右Sylvius裂・弁蓋部の形成不全とともに,右prefrontalよりprecentral regionにかけて皮質・脳回の肥厚を認め,頭部dynamic CTにて肥厚部が皮質と同様の時間-吸収値曲線を示すことから他の健常な皮質と同質と推測し,同部位に限局したpachygyriaと診断した.また,身体の萎縮側で皮膚温低下.発汗低下.指尖容積脈波上中枢性の細動脈反応の低下があり,筋生検ではtype II atrophyを認めた.従来, pachygyriaの生前診断は困難とされていたが,近年CT技法の発達に伴い数例の報告がみられるようになり,本症例の如く頭部dynamic CTをも用いることで診断は可能となつた.合併症については,部分てんかんの責任病巣はpachygyriaの部位と一致した.本症例のtype II atrophyはpachygyriaによる錐体路起始部の障害と関連があると考えられ,一方,自律神経障害を介しpachygyriaが半側萎縮症の成因となつた可能性が示唆された.本症は,形態的な奇形であるpachygyriaに対応する機能障害を呈した貴重な症例と考えられる.
著者
-
竹内 恵
東京女子医科大学 皮膚科 学教室
-
小林 逸郎
東京女子医科大学 神経内科
-
大澤 美貴雄
東京女子医科大学医学部神経内科学
-
山根 清美
東京女子医大神経内科
-
丸山 勝一
東京女子医大神経内科
-
三浦 明子
東京女子医科大学附属脳神経センター
-
磯崎 収
東京女子医科大学
-
対馬 敏夫
東京女子医科大学 第2内科
-
竹宮 敏子
東京女子医科大学
-
大森 みどり
東京女子医科大学脳神経センター神経内科
-
北村 英子
東京女子医科大学脳神経センター神経内科
-
磯崎 収
東京女子医科大学内分泌内科
-
北村 英子
東京女子医科大学脳神経セソター神経内科
-
三浦 明子
東京女子医科大学脳神経センター神経内科
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